2023, Vol. 50
2. 复旦大学附属眼耳鼻喉科医院耳鼻喉科 上海 200031;
3. 复旦大学附属眼耳鼻喉科医院放射科 上海 200031
2. Department of Otorhinolaryngology, Eye and ENT Hospital, Fudan University, Shanghai 200031, China;
3. Department of Radiology, Eye and ENT Hospital, Fudan University, Shanghai 200031, China
搏动性耳鸣约占耳鸣人群的4%，这种与心跳同步的耳鸣声常给患者带来持续且不可控的精神压力，严重影响生活质量。临床研究认为，不同于非搏动性耳鸣常无器质性病变，搏动性耳鸣多来源于颅内血管解剖异常，其发病机制涉及多种因素，可分为异常声源和异常声感知两方面，前者主要来自异常血管结构，原发性乙状窦前壁骨质缺损是其中主要异常之一[1-2]。研究搏动性耳鸣患者的乙状窦前壁骨质缺损情况有助于临床根据发病机制对缺损骨质进行修补加固，达到阻断声音传播路径的目的，此为血管外手术。以往对乙状窦前壁骨质缺损与搏动性耳鸣的关系讨论较多，并得到多数血流动力学模型验证，而近年研究发现，横窦狭窄和空蝶鞍在搏动性耳鸣伴乙状窦前壁骨质缺损患者中也有较高比例，对横窦狭窄进行血管内手术扩张静脉可一定程度减轻搏动性耳鸣症状，这一情况通常被解释为乙状窦和横窦解剖结构上的相互影响。但横窦狭窄相关研究多为对手术疗效的探索，并未明确横窦狭窄、空蝶鞍与乙状窦前壁骨质缺损之间是否存在关联，对其的讨论仅停留在理论角度[3-7]。本研究以乙状窦前壁骨质正常人群为对照组，以乙状窦前壁骨质缺损人群为病例组，探究搏动性耳鸣患者中横窦狭窄、空蝶鞍及颅内静脉窦其他特征是否影响乙状窦前壁骨质缺损的形成，以期进一步明确搏动性耳鸣的产生机制及影响因素，掌握临床与影像表现的关联。
资料和方法研究对象和病史采集 回顾性分析复旦大学附属眼耳鼻喉科医院2017年1月至2021年5月行颞骨高分辨率CT检查及头颅磁共振检查的50例成年女性住院患者，乙状窦前壁骨质正常组和缺损组各25例，年龄23~69岁。纳入标准：（1）同次就诊行颞骨高分辨率CT及头颅磁共振检查，磁共振检查应为MRI增强或MRA/V；（2）病历信息完整；（3）年龄在18周岁以上。排除标准：（1）既往耳部疾患史、手术史；（2）其他可引起搏动性耳鸣的病变。收集符合条件患者的年龄、病史等信息。乙状窦前壁骨质缺损组为因搏动性耳鸣行乙状窦骨壁修复术、手术记录明确有骨壁缺损的住院患者。正常组为因其他疾病于本院就诊、颞骨高分辨率CT未见乙状窦前壁骨质缺损的患者。所有研究对象具有独立性，均为自愿进行颞骨高分辨率CT及磁共振检查。本研究为单中心病例-对照研究，患者所行影像学检查为诊治正常所需，已申请免除签署知情同意书，并通过复旦大学附属眼耳鼻喉科医院伦理委员会审批，批件号：[2022]伦审字第（2022156）号。
影像评估 颞骨高分辨率CT评估病例组的乙状窦前壁骨质缺损患侧、病变类型、病变数量，并在骨窗测量乙状窦前壁骨质缺损的最大横径值和纵径值，与对照组一同评估颞骨气化程度。颞骨气化程度测定于轴位颞骨CT听骨链呈“冰淇淋”征时，根据颞骨乳突气房与乙状窦最前、外、后侧边界的位置关系，分Ⅰ~Ⅳ度[8-9]。乙状窦前壁骨质缺损定义为连续3张0.6 mm薄层扫描见乙状窦前壁骨质缺损[3, 10]，即乙状窦直接暴露于乳突气房中（图 1）。空蝶鞍定义为磁共振影像见垂体变扁，紧贴鞍底，蝶鞍内充满脑脊液信号[11]（图 2）。对MRI增强（+MRA/V）进行硬脑膜静脉窦的3D重建，判断颅内静脉窦优势侧及是否有横窦狭窄，其中颅内静脉窦优势侧定义为一侧静脉窦直径大于小侧的150%，横窦狭窄定义为相比同侧正常区段横窦直径减少50%[3, 6, 12-13]（图 3）。颞骨高分辨率CT层厚0.6 mm，MRV层厚2.5 mm，MRI增强层厚2 mm。
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| A: The absence of bone continuity overlying the left sigmoid sinus on three consecutive 0.6 mm cuts on the axial temporal bone high-resolution CT, keeping the normal sigmoid form (arrow); B: The changes of the shape of the right sigmoid sinus on three consecutive 0.6 mm cuts on the axial temporal bone high-resolution CT, with focal outpouching and irregularity (arrow).Images are from our study. 图 1 乙状窦前壁骨质缺损颞骨高分辨率CT轴位图 Fig 1 Axial temporal bone high-resolution CT images of sigmoid sinus anterior wall dehiscence |
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| A: Coronal T2-weighted sequence illustrated the high signal of cerebrospinal fluid beyond the pituitary body in the pituitary fossa; B: Postgadolinium coronal T1-weighted sequence illustrated the thin pituitary stalk attracted down to the layer of residual pituitary at the bottom of the sella turcica, with low signal intensity surrounding.Images are from our study. 图 2 空蝶鞍MRI序列冠位图 Fig 2 Coronal MRI sequences of empty sella |
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| A: Frontal and lateral 3D-reconstructed MR images showed the bilateral stenosis of transverse sinuses that occurred in the region of the transverse sigmoid sinus junction. Images are from our study. 图 3 横窦狭窄的磁共振3D重建图 Fig 3 3D-reconstructed MR images of transverse sinus stenosis |
统计学分析 应用PASS 15.0.5软件估算样本量，采用SPSS 20.0软件分析数据。两组之间各项特征的相关性通过χ2检验、Fisher确切概率法或Mann-Whitney U检验分析，涉及分层则使用CMH检验。P < 0.05为差异有统计学意义。
结果一般情况 通过t检验和χ2检验比较乙状窦前壁骨质正常组和缺损组的年龄、评价部位、颅内静脉窦优势侧情况（表 1），提示两组年龄（t=0.168，P=0.867）、评价部位（χ2=0.500，P=0.725）差异无统计学意义，颅内静脉窦优势侧差异有统计学意义（P=0.001），且经两两比较后得到右侧颅内静脉窦优势与无颅内静脉窦优势两种情况组间差异有统计学意义（χ2=13.101，P < 0.001）。
| (x±s or n) | |||||||||||||||||||||||||||||
| Characteristics | Sigmoid sinus anterior wall-normal group（n=25） | Sigmoid sinus anterior wall-dehiscence group（n=25） | t/ |
P | |||||||||||||||||||||||||
| Age（y） | 39.48±2.426 | 38.92±2.289 | t=0.168 | 0.867 | |||||||||||||||||||||||||
| Evaluation side（left/right） | 6/19 | 4/21 | 0.725 | ||||||||||||||||||||||||||
| Cranial sinus dominance（L/R/C） | 5/6/14 | 4/18/3 | - | 0.001a | |||||||||||||||||||||||||
| L：Left dominant cranial sinus；R：Right dominant cranial sinus；C：Co-dominant cranial sinus. a Fisher’s exact test. | |||||||||||||||||||||||||||||
横窦狭窄、空蝶鞍及颞骨气化程度与乙状窦前壁骨质缺损的关系 应用χ2检验分析乙状窦前壁骨质正常组和缺损组的分类资料，两组间横窦狭窄差异（P=0.114）和空蝶鞍差异（P=0.074）趋近临界统计学意义。两组间的横窦狭窄位置差异（P=0.286）和颞骨气化程度差异（P=0.442）无统计学意义；在所有横窦狭窄中，正常组仅有1例（1/14，7.14%）的狭窄处不位于乙状窦-横窦交界处（表 2）。在乙状窦前壁骨质缺损组中，92%（23/25）的病变为多发缺损，64%（16/25）的病变为憩室。乙状窦前壁骨质缺损组按缺损类型再分组，单纯缺损组和憩室组的横窦狭窄差异（P=0.691）和空蝶鞍差异（P=0.661）无统计学意义。
| Items | Sigmoid sinus anterior wall-normal group（n=25） | Sigmoid sinus anterior wall-dehiscence group（n=25） | P | |
| Transverse sinus stenosis（No/Yes） | 21/4 | 15/10 | 3.571 | 0.114 |
| Transverse sinus stenosis in the junction（No/Yes） | 1/3 | 0/10 | 0.286 a | |
| Empty sella（No/Yes） | 23/2 | 17/8 | 4.500 | 0.074 |
| Temporal bone pneumatization grade | Ⅱ=8；Ⅲ=2；Ⅳ=15 | Ⅱ=13；Ⅲ=1；Ⅳ=11 | 0.442 a | |
| a Fisher’s exact test. | ||||
根据有无横窦狭窄或空蝶鞍分组，应用Mann-Whitney U检验分析乙状窦前壁骨质缺损面积，两组间横窦狭窄差异（Z=-0.277，P=0.807）和空蝶鞍差异（Z=-0.350，P=0.754）均无统计学意义。
横窦狭窄与颅内静脉窦优势侧及评价侧的关系 计算乙状窦前壁骨质正常组和缺损组中横窦狭窄侧与颅内静脉窦优势侧相同的情况，若出现一侧颅内静脉窦优势但双侧横窦狭窄的情况，则阴性结果和阳性结果各计1例；同法计数横窦狭窄侧与评价侧/耳鸣侧相同的情况。横窦狭窄侧与颅内静脉窦优势侧相同这一情况在正常组（0/25）和异常组（8/26，30.77%）的差异有统计学意义（P=0.016），横窦狭窄侧与评价侧/耳鸣侧相同这一情况在正常组（0/25）和异常组（8/26，30.77%）的差异无统计学意义（
鉴于乙状窦前壁骨质正常组和缺损组间的横窦狭窄差异趋近统计学意义值，又有统计结果显示横窦狭窄与颅内静脉窦优势侧具有强相关性，故对颅内静脉窦优势侧进行分层，结果显示分层后的横窦狭窄在两组间差异无统计学意义（CMH检验，P=0.149），分层后两组间差异如表 3所示。
| Cranial sinus dominance stratification | Transverse sinus stenosis（No/Yes） | P | |
| Sigmoid sinus anterior wall-normal group（n=25） | Sigmoid sinus anterior wall-dehiscence group （n=25） |
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| C | 12/3 | 3/0 | 1.000 |
| L | 2/0 | 3/1 | 1.000 |
| R | 7/1 | 9/8 | 0.099 |
| C：Co-dominant cranial sinus；L：Left dominant cranial sinus；R：Right dominant cranial sinus. | |||
搏动性耳鸣是多因素共同作用的结果，乙状窦前壁骨质缺损是导致搏动性耳鸣的主要血管异常之一，在此病变中，异常血流声通过缺损骨壁传至乳突气房，再通过鼓室传入患者的听觉通道。目前研究认为伴乙状窦前壁骨质缺损的搏动性耳鸣多发于女性，主要聚焦于乙状窦前壁骨质缺损导致搏动性耳鸣的机制和手术疗效分析，对年龄高发段、发病率、发病影响因素等方面有不同的结论和理解[3, 14]。近年研究发现，搏动性耳鸣伴乙状窦前壁骨质缺损患者中横窦狭窄及空蝶鞍比例较高，且不伴横窦狭窄或空蝶鞍的乙状窦前壁骨质缺损患者手术疗效要劣于有该伴随病变的患者[3]。研究还发现横窦狭窄的长度、狭窄度等特征与搏动性耳鸣发病率正相关，与乙状窦前壁骨质缺损也存在可能相关性，但具体机制尚不明确，或与横窦狭窄对颅内静脉窦整体的血流影响有关[7, 15]。
为探究横窦狭窄、空蝶鞍、颞骨气化程度和颅内静脉窦优势侧等其他颅内静脉窦特征是否与乙状窦前壁骨质缺损情况相关，以我院的乙状窦前壁骨质正常者为对照组，探索各结构异常的相关性，探究各项基本特征的影响。从统计结果来看，在乙状窦前壁骨质正常组和缺损组间，横窦狭窄与空蝶鞍的差异虽无统计学意义，但趋近临界的意义值，提示二者与乙状窦前壁骨质缺损的形成存在可能的相关性，但还需更大样本量验证。值得注意的是，在本研究的一般情况中，实验组和对照组组间的颅内静脉窦优势侧差异有统计学意义，这通常被解释为颅内静脉窦优势侧更容易产生湍流或是造成对局部骨壁的冲击，与搏动性耳鸣的机制相符。考虑到颅内静脉窦优势侧对讨论横窦狭窄与乙状窦前壁骨质缺损关系的影响，本研究统计颅内静脉窦优势侧与横窦狭窄出现在同一侧的情况，统计结果提示颅内静脉窦优势侧与横窦狭窄有较强相关性，对颅内静脉窦优势侧分层后的两组间横窦狭窄和空蝶鞍差异也不再趋近统计临界值。
回顾近年对横窦狭窄与搏动性耳鸣及乙状窦前壁骨质缺损的研究，虽然右侧颅内静脉窦优势普遍存在，但并未有对颅内静脉窦优势侧与横窦狭窄同侧情况差异的发现与讨论，这提醒我们颅内静脉窦作为一个静脉系统整体，患者可能受多因素影响而最终表现为搏动性耳鸣。综合本研究的结果，可以认为横窦狭窄与乙状窦前壁骨质缺损在统计分析中存在的关联倾向，可能来源于颅内静脉窦优势侧本身在乙状窦前壁骨质正常组和缺损组间的差异。
本研究也分析了其他可能影响乙状窦前壁骨质缺损的因素，如颞骨气化程度和横窦狭窄位置，但这两种因素的差异在乙状窦前壁骨质正常组和缺损组间不具有统计学意义。在乙状窦前壁骨质缺损组的统计分析结果提示，乙状窦前壁骨质缺损面积或缺损类型与横窦狭窄或空蝶鞍间不存在相关性，与以往文献报道有出入[5, 18]，提示在本研究的人群中，这几项因素发挥的作用有限。仅从统计数据来看，乙状窦前壁骨质缺损组中92%的病变为多发缺损，64%的病变为憩室，与以往研究相符。
在评价横窦时，多数研究和指南推荐MRV作为评价手段，也有研究认为MRI增强具有接近的判定效能，本研究考虑到同时行HRCT和MRA/V的患者较少，为了充分利用已有的临床数据，遂尝试利用MRI增强（+MRA/V）原始图像进行3D重建，在保证颅内静脉窦成像完整的情况下，综合对比判定横窦狭窄[6, 13]。从评价效果来说，2.5 mm层厚的MRA/V 3D重建能直接地观察到横窦本身，2 mm层厚的MRI增强3D重建能更精确地还原横窦，但易出现伪影。
本研究的局限性主要在于回顾性分析资料本身可能存在的选择偏倚及信息缺失，当涉及多重因素分析时常因病例的分组而降低了数据的稳定性。为了保证数据分析的可信度，本研究排除了性别的混杂因素，仅纳入女性患者，在估算样本量时，先收集本院所有符合标准的25名女性患者作为病例组，利用既往文献的数据并考虑统计效能，另收集25名女性患者作为对照组[23-24]。另一不足在于评估对照组时，由于对照人群来自一般人群，故无法通过手术确认是否存在乙状窦前壁骨质缺损，仅通过颞骨高分辨率CT评估确认，采取了与病例组有差异的评估方式。考虑到前述的人为选择偏倚，未来研究应注重前瞻性设计，或是利用足够的样本信息对可能的乙状窦前壁骨质缺损或搏动性耳鸣成因进行回归分析。
综上所述，本研究着重探讨横窦狭窄与乙状窦前壁骨质缺损的相关性，并探索影响横窦狭窄形成的因素，结果表明横窦狭窄、空蝶鞍与乙状窦前壁骨质缺损间存在一定的相关性，但考虑到颅内静脉窦优势侧对横窦狭窄的显著影响，对搏动性耳鸣患者进行治疗时，不仅要考虑到公认的乙状窦前壁骨质缺损情况，也应注意横窦狭窄和颅内静脉窦优势侧等可能的影响因素，结合影像学特征和体格检查，考虑干预颅内静脉窦血流的方式。
作者贡献声明 张欣，潘宇澄 数据采集、分析和解释，论文构思、撰写和修订。沙勇芳 数据采集、分析和解释，论文修订。刘旭 数据采集，论文撰写和修订。刘建平 可行性分析，案例收集，研究指导。
利益冲突声明 所有作者均声明不存在利益冲突。
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